Dish

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sumario
Acta Otorrinolaringol Esp 2001; 52: 247-250

CASO CLÍNICO

SÍNDROME DE FORESTIER. A PROPÓSITO DE DOS CASOS
M. E. CAMPOS, B. PÉREZ, J. GARABAL, D. LÓPEZ CAMPOS, D. LÓPEZ AGUADO
CÁTEDRA FACULTAD
DE DE

OTORRINOLARINGOLOGÍA (DIRECTOR: PROF. LÓPEZ AGUADO).
DE

MEDICINA. UNIVERSIDAD

LA LAGUNA. TENERIFE. OFRA. LA LAGUNA. TENERIFE.

RESUMEN
a enfermedad de Forestier (DISH) es una entidad que puede ser la culpable de la disfagia que presenta el paciente que acude a la consulta del especialista en ORL. No obstante, debido a la rareza de la misma dentro del área Otorrinolaringológica su diagnóstico ha de ser hecho siempre

L

por exclusión. Un esofagograma con contraste baritado suele ser, la mayoría de las veces, una prueba suficientemente objetiva para verificar la presencia de osteofitos a nivel cervical. En este trabajo presentamos dos casos de DISH que causan disfagia.

PALABRAS CLAVE: Osteofitos cervicales. Disfagia. DISH.

ABSTRACT
FORESTIER’S SYNDROME. REPORT OF TWO CASES

D

iffuse idiophatic skeletal hyperostosis (DISH) with cervical involvement which cause dysphagia is a rare disease. The otolaryngologist usually can make its diagnostic whith a ba-

rium swallowing esophagogram Two patients with DISH are reported.

KEY WORDS: Dysphagia. Ossification. Cervical osteophytes. DISH.

Correspondencia: M.ª Eugenia Campos Bañales. Benavides, 16-Ático. 38004 Santa Cruz de Tenerife. Fecha de recepción: 11-2-2000

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M. E. CAMPOS ET AL. SÍNDROME DE FORESTIER

INTRODUCCIÓN
En 1950 Forestier y J. Rotes1 presentan la comunicación “Hiperostosis anquilosante senil de la columna” en una reunión científica promovida por la liga francesa contra el Reumatismo. Consideran que esta afección es un proceso que goza de unas peculiaridades que permiten diferenciarlo de las enfermedades reumáticas hasta entonces conocidas y en cuya evolución se producía anquilosis, degeneración o deformación2. Desde entonces se la denomina enfermedad de Forestier. La hiperostosis, que se diagnostica en sujetos maduros y preferentemente varones, se caracteriza por un aumento de masa ósea en ciertas zonas corporales, siendo la región vertebral la que se ve comprometida con relativa frecuencia. Cuando asienta en estos niveles sus localizaciones preferentes son la zona dorsal y cervical baja (5.ª y 6.ª vértebras), respectivamente2-4. A diferencia de otras lesiones reumáticas, en los portadores de esta patología no es posible evidenciar anquilosis de las apófisis cervicales, ni alteración significativa en sus discos intervertebrales. Así mismo, no se ve comprometida la motilidad sacroilíaca por procesos de anquilosis a nivel articular1-3,5,6. Suele localizarse fuera de la columna vertebral (olécranon, pelvis, rótula, calcáneo), de aquí que Resnick7 la denominara “Hiperostosis idiopática esquelética difusa” (DISH), con una serie de caracteres radiológicos específicos que permiten su identificación3,7,8. Su asentamiento vertebral provoca una sintomatología que es secundaria al alcance del ligamento longitudinal anterior2-4. Son la disfagia y/o disfonía los síntomas dominantes en el Forestier cervical8-11, con lo que el especialista en Otorrinolaringología es aquél al que compete tratar este cuadro. Muy excepcionalmente será la disnea el síntoma con el que se manifiesta esta afección12,13. El diagnóstico suele realizarse mediante radiografía cervical contrastada con bario5,14,15, y puede complementarse con un TAC cervical4,14. La utilización de la esofagoscopia como prueba de confirmación en la diagnosis no es muy aconsejable dado que no carece de ciertos riesgos16. La mayoría de los autores defienden un tratamiento conservador ante un diagnóstico de DISH, reservando el tratamiento quirúrgico, no exento de complicaciones, para los casos en que fracasa el tratamiento médico y persiste una clínica álgida o invalidante para el paciente4,8,15.

Figura 1. Tránsito faringo esofágico con papilla baritada llevado a cabo en el caso número 1. Presencia de osteofitos a nivel C5 y C6 y fenómenos de osificación que alcanza C5, C6, C7. Espacio intervertebral normal.

CASOS CLÍNICOS
Paciente número 1: Mujer de 52 años de edad. En sus antecedentes personales se recaba el padecer de epilepsia y enfermedad osteoarticular crónica, encontrándose histerectomizada y colecistectomizada. En la actualidad está sometida a tratamiento por su hipertensión,

estando la misma controlada, y su asma, padeciendo de taquicardias frecuentes secundarias a tratamiento médico por su proceso asmático. Hace seis meses inicia un cuadro disfágico tanto a sólidos como a líquidos, acompañado de odinofagia. No existen antecedentes traumáticos que puedan justificar esta clínica. La exploración física no aporta datos significativos, el movimiento cervical se encuentra dentro del rango de normalidad y los exámenes de rutina son normales. El examen radiográfico lateral de cuello mediante tránsito faringoesofágico con papilla baritada nos pone de manifiesto la presencia de osteofitos a nivel de los cuerpos vertebrales C5 y C6 (figura 1), igualmente se aprecia el estrechamiento de la luz de la hipofaringe secundario a la protrusión de su pared posterior. Paciente número 2: Varón de 77 años de edad que acude a la consulta por un cuadro de disfagia de larga evolución (el paciente dice llevar con las molestias más de un año), tos y atragantamiento en el acto deglutorio.

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Figura 3. Composición de tránsito e imagen radiográfica cervical. Estrechamiento luz esofágica y normalidad de las apófisis costotransversas.

Figura 2. Tránsito faringo esofágico con papilla baritada realizado en el paciente número 2. Presencia de osteofitos a nivel C3 y C4 con manifestaciones de osificación en vértebras próximas.

Esta clínica ha ido agravándose en los últimos meses. Sus antecedentes personales más significativos son infarto agudo de miocardio, hace más de seis años, e hipertensión arterial. En la actualidad está sometido a tratamiento con bloqueantes de los canales del calcio. Se solicita estudio radiográfico de columna cervical así como un tránsito faringo esofágico. Estos estudios nos permiten evidenciar presencia de osteofitos a nivel de C3-C4 que improntan sobre la luz faríngea (figura 2).

DISCUSIÓN
La hiperostosis cervical suele ser, en la mayoría de las ocasiones, una afección asintomática, que afecta a personas mayores, generalmente por encima de la quinta década de la vida, y con mayor frecuencia al hombre que a la mujer con una relación entre ambos de 2:1 1-4. Desde la perspectiva epidemiológica, nuestros dos pacientes, en efecto mayores de 50 años, son un varón y una mujer.

Aunque se han descrito DISH que se manifiestan con clínica neurológica muy variada11, lo más común es que, tanto por la localización de la enfermedad a nivel del ligamento longitudinal anterior como por su asentamiento topográfico a nivel dorso/cervical, se presente con síntomas como disfagia, disfonía, tos, atragantamiento, disnea, sensación de cuerpo extraño y/o se acompañe de alteración en la motilidad cervical, la cual se ve más comprometida en los movimientos de extensión8-12. Estas manifestaciones se justificarían bien por el efecto directo de constricción de la propia masa o como síntomas secundarias a las reacciones inflamatorias que provoca (esofagitis, faringitis). Estos procesos inflamatorios conducen a la aparición de fibrosis y adherencias que en definitiva contribuyen a aumentar el anclaje anatómico normal del esófago7,11,12. La disfagia es un síntoma que refieren entre el 17,5 y el 28% de los afectados por esta enfermedad8. Nuestros dos pacientes manifestaban disfagia tanto a sólidos como a líquidos que se acompañaba de odinofagia en la mujer y de tos y fenómenos de atragantamiento deglutorio en el varón. Estos síntomas son de larga evolución, al menos más de seis meses de duración. Los criterios radiográficos establecidos por Resnick contribuyen a poder establecer el diagnóstico: 1) Osificación sobre la vertiente anterolateral de cuatro cuerpos vertebrales contiguos. 2) Ausencia de anquilosis de las uniones apofisiarias y/o de la articulación sacroilíaca. 3) Preservación de los discos intervertebrales 3,7. Se cumplen estos requisitos en nuestros pacientes tal y como se demuestra en los exámenes radiográficos realizados (figura 3). La mayoría de los autores defienden realizar tránsitos baritados de esófago para confirmar el diagnóstico, siendo la parada del volumen de bario, la alteración en el diámetro del esófago y/o el defecto de replección del mismo, signos de gran ayuda en el diagnóstico5,15. Presentamos la imagen radiográfica obtenida con tránsito esofágico baritado que en el caso número 1 de-

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muestra la localización clara de la exostosis a nivel de la C4-5 y C5-6, y en la C3-C4 en el paciente varón. Estas localizaciones son las generalmente aceptadas como usuales de asentamiento de las masas óseas3,7,14, siendo la localización cervical alta mucho más infrecuente7,8. Un examen mediante scanner contribuye, sin duda, a ajustar mejor los criterios de diagnóstico de DISH4,8,14. En nuestro caso no fue necesario, dado que los datos aportados por el tránsito fueron suficientemente significativos para poder establecer el diagnóstico. El tratamiento a aplicar es controvertido aunque la mayoría de los autores defienden un tratamiento conservador tanto dietético, con dieta blanda adecuada, como médico a base de antiinflamatorios (esteroideos y no es-

teroideos) asociados o no a antibióticos4,8,14. Sin embargo, hay autores que defienden el tratamiento quirúrgico como proceder de elección 9, abogando por recurrir al mismo en casos de fracaso del tratamiento médico o cuando las molestias del paciente sean lo bastante acusadas como para disminuir su calidad de vida, dadas las posibles complicaciones que el acto quirúrgico conlleva4,8,15. La vía de abordaje depende de la localización de la exostosis, será transoral para las cervicales altas y cervicotomía anterolateral para las cervicales bajas9,11. Nuestros pacientes fueron tratados mediante dieta blanda y antiinflamatorios. Con esta asociación se consiguió aliviar la sintomatología en ambos pacientes, los cuales, en la actualidad, se encuentran libres de molestias.

REFERENCIAS
1.- Forestier J, Rotes Querol J. Senile ankilosing hyperostosis of the Spine. Annals of the Rheumatic Disease 1950; 9: 321-330. 2.- Malcolm IV, Jayson MD, Joel Menkes C. Historical perspective Jacques Forestier. Spine 1995; 20: 111-115. 3.- Resnick D, Niwayama G. Radiographic and pathologic features of spinal involvement in diffuse idiophatic skeletal hyperostosis (DISH). Radiology 1976; 119: 559-687. 4.- Sánchez S, Dueñas JM, Ceballo JM, Moreno J. Disnea y enfermedad de Forestier. Anales de Otorrinolaringología 1981; 6: 35-40. 5.- Gamache FW, Voorties RM. Hipertrophic cervical osteophytes causing disphagia. A review. J of Neurosurg 1980; 53: 338-343. 6.- Lambert JR, Tepperman PS, Jiménez J, Newman A. Cervical spine disease and dysphagia. Four new cases and review of the literature. American Journal of Gastroenterology 1981; 76: 35-40. 7.- Resnick D, Shaul SR, Robins JM. Diffuse idiopathic skeletal hyperostosis (DISH): Forestier’s disease with extraspinal manifestations. Radiology 1975; 115: 513-524. 8.- McCafferty RR, Harrison MJ, Laszlo BT, Larkins MV. Ossification of the anterior longitudinal ligament and Forestier disease: an analysis of seven cases. J Neurosurg 1995; 83: 13-17. 9.- Sobol SM, Rigual NR. Anterolateral extrapharingeal approach for cervical osteophyte induced disphagia. Ann Otol Rhinol Laryngol 1984; 93: 498-504. 10.- Gay I, Elidan J. Disphonia caused by Forestier’s disease Ann Otol Rhinol Laryngol 1988; 97: 275-276. 11.- Saffouri MH. Disphagia due to cervical osteophytes. Ann Otol 1974; 83: 65-70. 12.- Iskander HG, Guirguis NN. Laryngeal and pharyngeal disorders in vertebral ankylosing hyperostosis. J of Laryngol and Otol 1982; 96: 659-664. 13.- Sidi J, Hader T, Shrero J, Harel G, Matz S, Abraham A. Respiratory distress due to diffuse cervical hyperostosis. Ann Otol Rhinol Laryngol 1987; 96: 178-181. 14.- Umerach BC, Mukherjee BK, Ibekwe O. Cervical spondylosis and dysphagia. J of Laryngol and Otol 1981; 95: 1179-1183. 15.- Eviatar E, Harell M. Difusse idiopathic skeletal hyperostosis with dysphagia. The J of Laryngol and Otol 1987; 101: 627-632. 16.- Girgis IH, Guirguis NN, Mourice M. Laryngeal and pharyngeal disorders in vertebral ankylosing hyperostosis. J of Laryngol and Otol 1982; 96: 659-664.

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