sialometaplasia necrotizante
Content
Medicina y Patología Oral / Oral Medicine and Pathology
Sialometaplasia necrotizante / Necrotizing sialometaplasia
Sialometaplasia Necrotizante: Presentación de cinco casos
clínicos
Fabián Libero Femopase (1), Silvia Liliana Hernández (2), Héctor Gendelman (3), María Inés
Criscuolo (4), Silvia Adriana López de Blanc (5)
(1) Profesor Adjunto Clínica Estomatológica I y II B
(2) Docente Clínica Estomatológica I y II B
(3) Profesor Titular Anatomía Patológica A
(4) Docente Clínica Estomatológica I y II B
(5) Profesora Titular Clínica Estomatológica I y II B. Facultad de Odontología. Universidad Nacional de Córdoba . Argentina
Correspondencia:
Dra. Silvia López de Blanc
Cátedra de Clínica Estomatológica I y II B. Facultad de Odontología.
Pabellón Argentina
Ciudad Universitaria. Agencia 4
5016. Córdoba
TE/Fax: 0351-4334179-78
e-mail: [email protected]
Indexed:
-Index Medicus / MEDLINE
-EMBASE, Excerpta Medica
-Indice Médico Español
-IBECS
Recibido: 22-01-2003 Aceptado: 25-04-2004
Femopase FL, Hernández SL, Gendelman H, Criscuolo MI, López de
Blanc SA. Sialometaplasia Necrotizante: Presentación de cinco casos
clínicos. Med Oral 2004;9:304-8.
© Medicina Oral S. L. C.I.F. B 96689336 - ISSN 1137 - 2834
RESUMEN
La sialometaplasia necrotizante (SN) es una afección
inflamatoria, autoresolutiva, que afecta a las glándulas salivales,
más frecuentemente a las menores. Si bien su etiopatogenia permanece aún desconocida, diversos autores sugieren que una
agresión fisico-química o biológica sobre los vasos sanguíneos
produciría isquemia, la cual conduciría al infarto de la glándula
y su posterior necrosis. Su aspecto clínico e histológico tiene
apariencias de malignidad. Clínicamente puede presentarse
como una úlcera de bordes irregulares, ligeramente elevados y
lecho necrótico, mientras que histopatológicamente se caracteriza por presentar metaplasia escamosa de conductos y acinos e
hiperplasia pseudoepiteliomatosa del epitelio mucoso, características éstas que pueden inducir a un diagnóstico incorrecto de
neoplasia maligna anexial. Es fundamental realizar un correcto
diagnóstico a los efectos de evitar tratamientos quirúrgicos
mutilantes, debido a que se trata de una patología autoresolutiva.
En el presente trabajo se describen cinco casos de (SN) en pacientes de sexo femenino, ubicados en glándulas salivales menores del paladar.
Palabras clave: Sialometaplasia necrotizante, úlceras bucales.
INTRODUCCION
La sialometaplasia necrotizante (SN), es una afección benigna,
inflamatoria y autoresolutiva que afecta principalmente a las
glándulas salivales menores. Fue descrita por primera vez por
Abrahams et al. en 1973(1) y por Dunlop et al. en 1974(2),
304
como una patología de glándulas salivales menores de paladar
duro, aunque posteriormente se publicaron casos en diferentes
sitios de la cavidad bucal(3-6), en glándulas salivales mayores(7,8), en mucosa sinusal(9) y en laringe(10).
La etiología no está del todo esclarecida, la mayoría de los autores sugieren que una agresión fisico-química o biológica sobre los vasos sanguíneos produciría isquemia, la cual conduciría a la infartación del tejido glandular y su posterior
necrosis(11), inflamación e intento de reparación induciendo
metaplasia, cambios en ductos y posterior cicatrización(12).
Traumatismos locales directos agudos, como los producidos por
intubaciones, aplicación de anestesia local ya sea por la aguja o
por la vasocontricción(13,14), procedimientos quirúrgicos, uso
de prótesis desadaptadas, vómitos violentos o provocados, como
los descritos en pacientes con bulimia(15), procesos infecciosos(16), radioterapia, uso de tabaco(17) y cocaína entre
otros(18,19) serían factores involucrados en esta alteración
vascular que daría como resultado la isquemia local. Algunos
autores encuentran relación con patologías tales como diabetes(8), o alcoholismo crónico(20,21) y para otros sería la resultante de estados terminales leucoqueratóticos (22).
Clínicamente la SN puede presentarse como una úlcera o
tumoración(23), siendo la primera forma más frecuente, caracterizándose por presentar un aspecto crateriforme, de bordes
indurados y bien delimitados, ubicada comúnmente en paladar,
pudiendo ser bilateral (24,25). Las características histopatológicas más frecuentes son: metaplasia escamosa de conductos y
acinos, necrosis por coagulación de algunos lóbulos aunque
Sialometaplasia necrotizante / Necrotizing sialometaplasia
Med Oral 2004;9:304-8.
conservando la arquitectura lobular(26), presencia de tejido de
granulación con infiltrado inflamatorio inespecífico e
hiperplasia pseudoepiteliomatosa del epitelio mucoso superficial(27). No se mencionan ganglios palpables, aunque se han
descrito casos con nódulos indoloros(8). Las recidivas no son
frecuentes, pero un autor presentó un caso de lesiones de repetición(16).
La importancia de esta afección radica en que su aspecto clínico y algunas de sus características histológicas semejan a
neoplasias malignas bucales como el Carcinoma adenoideo
quístico, el Carcinoma mucoepidermoide o el Carcinoma a
células escamosas(11,14,17). Un error de diagnóstico podría
conducir a tratamientos quirúrgicos mutilantes innecesarios.
CASOS CLINICOS
Caso 1: Paciente de sexo femenino, de 56 años de edad que
concurre a la consulta por presentar una lesión ulcerada en paladar duro lado izquierdo, de 20 días de evolución. Relata haber tenido un fuerte dolor en la zona, de aparición brusca, que
fue disminuyendo paulatinamente. Posteriormente realizó distintos tratamientos antisépticos locales sin notar mejoría. A la
inspección se observó una úlcera de 13 por 10 mm de lecho
necrótico, borde color blanco violáceo de consistencia ligeramente aumentada, no doloroso a la palpación (Fig.1). La
citología exfoliativa detectó la presencia de células
inflamatorias, gérmenes, tejido necrótico, siendo negativa para
células neoplásicas. El examen histopatológico reveló: abundante necrosis por coagulación, acinos de glándulas mucosas
con arquitectura relativamente intacta, algunos de ellos con
secreción en sus células; escasa metaplasia en el epitelio de los
conductos. Entre acinos y ductos se observó un proceso inflamatorio crónico, con presencia de abundantes polimorfonucleares neutrófilos y eosinófilos, vasos con paredes engrosadas, algunos con trombosis y un sector del epitelio superficial
con leve hiperplasia pseudoepiteliomatosa, no neoplásica (Fig.
2). A los 10 días se observó una franca mejoría y remisión total
de la lesión en 7 semanas.
Caso 2: Paciente de sexo femenino de 39 años de edad, consulta por lesión ulcerada en encía palatina próxima al primer
premolar superior izquierdo, de 10 días de evolución, que le
provoca un dolor sordo de características similares a una neuralgia. La paciente relata haberse notado un aumento de volumen doloroso, por lo cual concurrió al odontólogo quien le
realizó la endodoncia del elemento 24, pero ante la detección
de la lesión mucosa la derivó al Consultorio externo de la Cátedra de Estomatología. Al examen clínico se observó la presencia de una úlcera de forma irregular, fondo necrótico, bordes eritematosos y blandos. Se realizó una citología exfoliativa
que fue informada como Grado II y III. La biopsia incisional
confirmó el diagnóstico de SN. A las dos semanas de realizada
la biopsia, el lecho estaba cubierto por tejido de granulación
con franca tendencia a cicatrizar.
Caso 3: Paciente de sexo femenino de 78 años de edad, desdentada total, portadora de prótesis completa superior e inferior desadaptadas. Padece Enfermedad de Parkinson por lo cual
presenta movimientos bucales parafuncionales. Consulta por
305
Fig. 1. Pérdida de sustancia con lecho necrótico de bordes eritematosos de 20
días de evolución.
Tissue loss with necrotic base and eritematous borders of 20 days duration.
Fig. 2. Borde de la úlcera, epitelio con hiperplasia seudoepiteliomatosa, algunos sectores con necrosis por coagulación, proceso inflamatorio crónico en
acinos y ductos.
Ulcer border with psudoepitheliomatous hyperplasia; some parts with
coagulation necrosis and inflammatory chronic process in acini and ducts.
Fig.3. SN de aspecto tumoral en paladar duro.
Tumoral aspect of NS in hard palate.
una lesión ulcerada en paladar blando, por detrás del flanco
posterior de su prótesis removible, de un mes de evolución.
Relata haber tenido molestias cuando se inició la lesión, no presentando dolor al momento de la consulta. Clínicamente se observó una lesión erosiva en forma de corazón de bordes ligeramente elevados, leucoedematosos, aumentados de consistencia. La citología exfoliativa fue Grado II y la biopsia por inci
Medicina y Patología Oral / Oral Medicine and Pathology
Caso
clínico
-----
Edad
(añ os)
-----
Case
Age
1
56
2
Sexo
-----
Sex
Tiempo
de
evolució n
-----
Aspecto
clínico
-----
Localizació n
-----
Sialometaplasia necrotizante / Necrotizing sialometaplasia
Tiempo de
remisió n (*)
-----
Clinical
Aspect
Location
Evolution
Fem.
20 dí as
----20 days
Ulcera
----Ulcer
Paladar duro
----Hard palate
7 semanas
----7 weeks
39
Fem.
10 dí as
----10 days
Ulcera
----Ulcer
Paladar duro
----Hard palate
4 semanas
----4 weeks
3
78
Fem.
30 dí as
----30 days
Ulcera
---Ulcer
Paladar blando
----Soft palate
7 semanas
----7 weeks
4
60
Fem.
10 dí as
----10 days
Ulcera
----Ulcer
Paladar duro
----Hard palate
6 semanas
----6 weeks
5
17
Fem.
3 meses
----3 months
Tumoració n
----Tumor
Paladar duro
----Hard palate
12 semanas
----12 weeks
Follow up (*)
Tabla 1: Características clínicas de los casos presentados
(*)
Desde la detección de los síntomas por parte del paciente
Clinical characteristics of cases presented.
(*)
Since the detection of the symtoms by the patient.
sión confirmó el diagnóstico de SN; la cicatrización total de la
lesión se completó a las 7 semanas.
Caso 4: Paciente de sexo femenino, 60 años, hipertensa
medicada y diabética insulinodependiente desde hace 20 años.
Hace 2 años comenzó con glomerulonefritis que derivó en insuficiencia renal crónica; además se le diagnosticó un carcinoma de mama tratado quirúrgicamente y con radioterapia. Hacía
un mes que había abandonado el tratamiento de la diabetes.
Diez días previos a la consulta notó la aparición de una lesión
en paladar en forma brusca, luego de traumatizarse durante la
alimentación. A la inspección se observó una pérdida de sustancia en zona de rugas palatinas del lado izquierdo, dolorosa a
la palpación, de bordes nítidos levemente eritematosos con lecho cubierto por un tapón necrótico. No se palparon adenopatías.
Biopsia compatible con diagnóstico de SN. A las seis semanas
estaba totalmente epitelializada con la mucosa levemente deprimida, relatando la paciente una hipersensibilidad en la zona
durante los ocho meses posteriores que fue el tiempo que concurrió a los controles.
Caso 5: Paciente de sexo femenino de 17 años de edad que
concurre a la consulta derivada por su odontólogo, por presentar una lesión en paladar duro de 3 meses de evolución con
dolor irradiado al oído. Clínicamente se observó una lesión de
aspecto tumoral, color rojo violáceo, de un centímetro de diámetro, consistente a la palpación, rodeada por mucosa
eritematosa (Fig. 3). Con posterioridad a esta lesión se descubre que la paciente era bulímica. Los análisis de rutina arrojaron valores normales, las radiografías panorámica y oclusal no
mostraron alteraciones. Se realizó biopsia por escisión que informó tratarse de una SN.
DISCUSION
Si bien la etiología de la lesión es aún desconocida, se acepta la
teoría de una alteración en la irrigación de una glándula salival
menor como desencadenante. En los casos 3 y 4 el paciente
pudo relacionarlo con traumatismo local durante la alimenta306
ción, presentando el caso Nº 4 como factor sistémico
predisponente, diabetes descompensada y el paciente Nº5 trauma por bulimia (vomitador crónico). La SN se ha descrito más
frecuentemente en hombres de edad media(27)y menos en mujeres(28); los casos antes descriptos fueron todos en mujeres cuatro de edad adulta y uno en una adolescente. La localización más
frecuentemente descrita en la literatura es paladar duro(10,27,28)
como en tres de los pacientes presentados, citándose pocos casos
en otras localizaciones como mucosa labial inferior(5) o glándula submaxilar(7). La forma clínica más común fue la ulcerada(29) como la de los cuatro primeros pacientes presentados en
esta comunicación, citándose otros de forma tumoral(30) como
el último caso informado. Generalmente son lesiones únicas aunque se han descrito de ubicación bilateral (2,11). Distintos autores describen que la autoresolución de las lesiones se realiza en
un promedio de 7 a 10 semanas, similar a la evolución observada
en nuestros pacientes.
Entre los diagnósticos diferenciales más frecuentes a tener en
cuenta podemos citar: carcinoma mucoepidermoide, carcinoma adenoideo quístico, adenocarcinoma, y la enfermedad de
Sutton entre otros, habiéndose descrito un caso asociado a un
auténtico proceso maligno subyacente(31). Es importante descartar también procesos infecciosos como los producidos por
tuberculosis o sífilis(32). También se debe considerar para el
diagnóstico diferencial a la sialoadenitis necrótica subaguda
(SANS), considerada por algunos autores como una variedad
de SN; aunque se trata de un proceso inflamatorio agudo inespecífico de causa desconocida, caracterizado por necrosis acinar
focal secundaria al proceso inflamatorio, sin metaplasia ductal
ni hiperplasia seudoepiteliomatosa. Clínicamente son lesiones
nodulares, no ulceradas, en glándulas salivales palatinas acompañadas de dolor agudo y que han sido descritas en grupos de
jóvenes sometidos a convivencia grupal (33,34) por lo cual es
necesario realizar el diagnóstico diferencial con SN. Tanto la
biopsia incisional como el criterio clínico, resultan importantes
para el diagnóstico de SN y su posterior auto-resolución.
ENGLISH
Necrotizing sialometaplasia:
Report of five cases
FEMOPASE FL, HERNÁNDEZ SL, GENDELMAN H, CRISCUOLO MI,
LÓPEZ DE BLANC SA .NECROTIZING SIALOMETAPLASIA: REPORT OF
FIVE CASES. MED ORAL 2004;9:304-8.
ABSTRACT
Necrotizing sialometaplasia (NS) is a self-limiting inflammatory
disease, that involves salivary glands, more frequently the minor
ones. Although its etiopathogenesis remains still unknown some
authors suggest that a physico-chemical or biological injury on
the blood vessels may produce ischemic changes, leading to
infarction of the gland and its further necrosis. Its clinical and
histologic feature resemble malignancy. Clinically it may appear
Sialometaplasia necrotizante / Necrotizing sialometaplasia
Med Oral 2004;9:304-8.
like an ulcer with slightly elevated irregular borders and necrotic
base. Histologic features are squamous metaplasia of ducts and
acini and a pseudoepitheliomatous hyperplasia of the overlying
mucosa. These characteristics may induce to an inapropiated
diagnosis of malignant neoplasia. A correct diagnosis to avoid
mutilant surgical treatments is essential, considering that it is a
self-limiting disease. In this report we describe five cases of
NS in females, located in minor glands of the palate.
Key words: Oral ulcer, necrotizing sialometaplasia.
INTRODUCTION
Necrotizing sialometaplasia (NS) is a self-limiting, benign,
inflammatory disease of the minor salivary glands. It was first
reported by Abrams et al. in 1973(1) and Dunlop et al. in
1974(2), like a disease of minor salivary glands of the hard
palate, although some cases were later reported in different sites
of the oral cavity(3-6), in major salivary glands(7,8), and in
sinusal mucosa(9) and larynx(10).
Although the etiology is not clear, many authors suggest that a
physico-chemical or biological injury on the blood vessels would
produce ischemic changes, leading to infarction of the gland
tissues with posterior necrosis(11), inflammation and intent of
repairing, inducing metaplasia, changes in ducts and further
cicatrization(12). Sharp direct local trauma like those produced
by intubation, local anestesia due to either the injection or the
vasocontriccion, surgery procedures(13,14), use of unadapted
dental prothesis, violent or provocated vomiting like in patients
with bulimia(15), infectious processes(16), radiotherapy, use
of tobacco(17) and cocaine among others(18,19) could be the
factors involved in this vessels alteration resulting in local
ischemia. Some authors find a relationship betwen NS and
diseases like diabetes(8), chronic alcoholism(20,21); others
investigators consider NS as the result of terminal
leucoqueratotic condition(22).
Clinically NS may look like an ulcer or as a tumor(23), being
the first one the most frequent, presenting a crateriform aspect,
with indurated and well-delimitated shapes, commonly located
in palate, and sometimes bilateral(24,25). The most common
histopathologic features are: squamous metaplasia of ducts and
mucous acini, lobular coagulation necrosis with preservation
of the lobular architecture(26), granulation tissue with
inespecific inflammatory infiltrate and pseudoepitheliomatous
hyperplasia of the overlying mucosa(27). No palpable lymph
nodes were described but some cases with painless nodules have
been reported(8). Although the relapses are not frequent, a case
with recurrent lesions was published(16).
The clinical aspect and some histological features resembling
oral malignant neoplasia like adenoid cystic carcinoma(11,14,17), mucoepidermoid carcinoma or squamous cell
carcinoma, emphasize the importance of this benign inflammatory disease. Therefore an incorrect diagnosis may induce to
unnecesary mutilant treatment.
REPORT OF CASES
Case 1: A 56-year-old woman was referred for an ulcerated
lesion in left posterior hard palate of twenty days duration. The
307
patient informed us that she suddenly felt very sharp pain in the
area that slowly decreased with time; after that she did some
local treatments with antiseptic washes without any
improvement. Clinical examination revealed an ulcer measuring
13 x 10 mm, necrotic base, with violet whitish borders
moderately firm and painless to palpation (Fig 1).
A negative to malignancy citology showed inflammatory cells,
germs and necrotic tissue. The histopathologic exam revealed:
important coagulation necrosis, with the outlines of the acini
still visible and a little celular secretion, slight squamous
metaplasia in the ductus, surrounded by inflammatory tissue
with large amount of polimorfe neutrophils and eosinophils.
Vessels with thick walls, some of them with trombosis and slight
non neoplasic pseudoepiteliomatous hyperplasia was also
observed (Fig 2). Ten days latter she had an important
improvement with total resolution of the lesion in 7 weeks.
Case 2: A thirty nine-year-old-woman showed an ulcerated
lesion in the palate gum next to the up left first premolar, with
ten days evolution that provoqued to her a neuralgic sharp pain.
She consulted to the dentist for a painfull swelling of the area;
he made the endodontic treatment of the 24 element, and after
that, when the mucosa lesion was detected the patient was
referred to the Stomatology Service. Clinical examination
revealed the presence of an irregular shaped ulcer, with necrotic
base and soft eritematous borders. Grade II and III citology
was informed. The incisional biopsy confirmed NS diagnosis
two weeks later; the base of the lesion was covered by
granulation tissue with a strong tendency to cicatrize.
Case 3: A 78-year-old female, was referred by a one month
evolution ulcerated lesion in soft palate behind the unadapted
prothesis. She had Parkinson’s disease and oral parafunctional
habits. She informed us to have had initially a painfull throbbing
sensation, without pain at the moment of the clinical examination.
We observed an erosive lesion, heart shaped, with slightly increased
leucoedematous margins, firm to palpation.
The citology was grade II and the incisional biopsy confirmed NS
diagnosis; cicatrization of the lesion took place at the 7th week.
Case 4: An insulinodependent diabetic, hypertense medically
treated 60-year-old woman consulted us ten days after the
appearence of a sudden palate lesion after trauma during feeding.
Two years before she had had glomerulonefritis followed by
chronic renal failure; she had also a mamma carcinoma surgically
and radiotherapically treated. One month before she had stopped
the treatment of diabetes. Ten days before consulting us, she
noticed the sudden appearence of a lesion on palate after trauma
during feeding. The clinical exam revealed substance loss on the
left part of the hard palate rougs area; it was painfull to palpation
with slightly erithematous borders and necrotic plug in the base.
No lymph nodes were palpated. The biopsy was consistent with
NS; six weeks later the area was completely epithelized and
slightly depressed. During 8 months the patient came for controls
and reported to have hypersensibility in the area .
Case 5: A 17-year-old woman was referred by her dentist for a
three months evolution lesion with irradiated pain to the ipsilateral
ear. The clinical exam revealed a 10x10mm red violet tumoral
lesion, tender to palpation and surrounded by erithematous mucosa (fig.3). After the lesion was detected, we knew that the patient
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Sialometaplasia necrotizante / Necrotizing sialometaplasia
was bulimic, she admitted to induce vomiting. Routine analysis
indicated normal values. Oclusal and ortopanthomography
radiographs did not revealed abnormal findings. Escisional biopsy
was performed and NS was confirmed.
DISCUSSION
Although the etiology of NS is still not fully resolved, it is
generally accepted that an acute loss of blood supply to the minor
salivary glands is the major cause of this lesion. In cases 3 and 4
it could be related to local trauma during feeding and in case 5 to
trauma induced by bulimia. Additionally case 4 diabetes could
have been as predisposing systemic factor. Acinar necrosis
induced by ischemia is the earliest event followed by liberation
of mucus and the resulting inflammatory response.
NS has been reported more frequently in middle-age male(27)
and less in female(28); nevertheless the cases described in this
paper were four females one of them adolescent. Hard palate is
the most frequent localization reported(10,27,28) like in three of
our cases. Only few cases were described in other locations as
lower lip mucosa(5) or submaxillary gland(7), followed by parotid
gland, retromolar pad, sublingual region, lower lip, tongue, nasal cavity(3,14) maxillary sinus, soft palate and larynx (14,7,11).
Although NS may present as a nonulcerated swelling, the most
typical presentation is a deep ulcer(29) as in the four first cases
of this presentation; in some others cases it may appear as an
exophytic lesion(30) like in our last patient. In general NS lesions
are uniques, although there are some bilateral lesions(2,11). The
ulcers resolve without any treatment in an average of 7 to 10
weeks(18), similar to the evolution observed in our patients. Only
one case of NS with an underlying malignancy was reported(31).
The differential diagnosis must be done specially with
mucoepidermoid carcinoma, adenoid cystic carcinoma and Sutton
disease. It is important also to distinguish NS from infectious
diseases as syphilis and tuberculosis(32).
Finally it should be considered the differential diagnosis with
subacute necrotizing sialadenitis (SANS). This is a nonspecific
inflammatory condition of unknown etiology. Microscopically
is characterized by focal acinar cell necrosis secondary to the
inflammatory process and slight atrophy of ductal cells; neither
ductal squamous metaplasia nor seudoepiteliomatous
hyperplasia were observed in SANS. Clinically they are nodular
lesions non ulcerated located in palatal salivary glands
accompanied by an abrupt onset of pain. Patients are most often
young men, who have spent several weeks living in close
quarters such as military barracks(33,34).
Clinicians and pathologists must be aware to avoid errors in
the diagnosis and treatment of these benign pathologic
conditions.
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Sialometaplasia necrotizante / Necrotizing sialometaplasia
Sialometaplasia Necrotizante: Presentación de cinco casos
clínicos
Fabián Libero Femopase (1), Silvia Liliana Hernández (2), Héctor Gendelman (3), María Inés
Criscuolo (4), Silvia Adriana López de Blanc (5)
(1) Profesor Adjunto Clínica Estomatológica I y II B
(2) Docente Clínica Estomatológica I y II B
(3) Profesor Titular Anatomía Patológica A
(4) Docente Clínica Estomatológica I y II B
(5) Profesora Titular Clínica Estomatológica I y II B. Facultad de Odontología. Universidad Nacional de Córdoba . Argentina
Correspondencia:
Dra. Silvia López de Blanc
Cátedra de Clínica Estomatológica I y II B. Facultad de Odontología.
Pabellón Argentina
Ciudad Universitaria. Agencia 4
5016. Córdoba
TE/Fax: 0351-4334179-78
e-mail: [email protected]
Indexed:
-Index Medicus / MEDLINE
-EMBASE, Excerpta Medica
-Indice Médico Español
-IBECS
Recibido: 22-01-2003 Aceptado: 25-04-2004
Femopase FL, Hernández SL, Gendelman H, Criscuolo MI, López de
Blanc SA. Sialometaplasia Necrotizante: Presentación de cinco casos
clínicos. Med Oral 2004;9:304-8.
© Medicina Oral S. L. C.I.F. B 96689336 - ISSN 1137 - 2834
RESUMEN
La sialometaplasia necrotizante (SN) es una afección
inflamatoria, autoresolutiva, que afecta a las glándulas salivales,
más frecuentemente a las menores. Si bien su etiopatogenia permanece aún desconocida, diversos autores sugieren que una
agresión fisico-química o biológica sobre los vasos sanguíneos
produciría isquemia, la cual conduciría al infarto de la glándula
y su posterior necrosis. Su aspecto clínico e histológico tiene
apariencias de malignidad. Clínicamente puede presentarse
como una úlcera de bordes irregulares, ligeramente elevados y
lecho necrótico, mientras que histopatológicamente se caracteriza por presentar metaplasia escamosa de conductos y acinos e
hiperplasia pseudoepiteliomatosa del epitelio mucoso, características éstas que pueden inducir a un diagnóstico incorrecto de
neoplasia maligna anexial. Es fundamental realizar un correcto
diagnóstico a los efectos de evitar tratamientos quirúrgicos
mutilantes, debido a que se trata de una patología autoresolutiva.
En el presente trabajo se describen cinco casos de (SN) en pacientes de sexo femenino, ubicados en glándulas salivales menores del paladar.
Palabras clave: Sialometaplasia necrotizante, úlceras bucales.
INTRODUCCION
La sialometaplasia necrotizante (SN), es una afección benigna,
inflamatoria y autoresolutiva que afecta principalmente a las
glándulas salivales menores. Fue descrita por primera vez por
Abrahams et al. en 1973(1) y por Dunlop et al. en 1974(2),
304
como una patología de glándulas salivales menores de paladar
duro, aunque posteriormente se publicaron casos en diferentes
sitios de la cavidad bucal(3-6), en glándulas salivales mayores(7,8), en mucosa sinusal(9) y en laringe(10).
La etiología no está del todo esclarecida, la mayoría de los autores sugieren que una agresión fisico-química o biológica sobre los vasos sanguíneos produciría isquemia, la cual conduciría a la infartación del tejido glandular y su posterior
necrosis(11), inflamación e intento de reparación induciendo
metaplasia, cambios en ductos y posterior cicatrización(12).
Traumatismos locales directos agudos, como los producidos por
intubaciones, aplicación de anestesia local ya sea por la aguja o
por la vasocontricción(13,14), procedimientos quirúrgicos, uso
de prótesis desadaptadas, vómitos violentos o provocados, como
los descritos en pacientes con bulimia(15), procesos infecciosos(16), radioterapia, uso de tabaco(17) y cocaína entre
otros(18,19) serían factores involucrados en esta alteración
vascular que daría como resultado la isquemia local. Algunos
autores encuentran relación con patologías tales como diabetes(8), o alcoholismo crónico(20,21) y para otros sería la resultante de estados terminales leucoqueratóticos (22).
Clínicamente la SN puede presentarse como una úlcera o
tumoración(23), siendo la primera forma más frecuente, caracterizándose por presentar un aspecto crateriforme, de bordes
indurados y bien delimitados, ubicada comúnmente en paladar,
pudiendo ser bilateral (24,25). Las características histopatológicas más frecuentes son: metaplasia escamosa de conductos y
acinos, necrosis por coagulación de algunos lóbulos aunque
Sialometaplasia necrotizante / Necrotizing sialometaplasia
Med Oral 2004;9:304-8.
conservando la arquitectura lobular(26), presencia de tejido de
granulación con infiltrado inflamatorio inespecífico e
hiperplasia pseudoepiteliomatosa del epitelio mucoso superficial(27). No se mencionan ganglios palpables, aunque se han
descrito casos con nódulos indoloros(8). Las recidivas no son
frecuentes, pero un autor presentó un caso de lesiones de repetición(16).
La importancia de esta afección radica en que su aspecto clínico y algunas de sus características histológicas semejan a
neoplasias malignas bucales como el Carcinoma adenoideo
quístico, el Carcinoma mucoepidermoide o el Carcinoma a
células escamosas(11,14,17). Un error de diagnóstico podría
conducir a tratamientos quirúrgicos mutilantes innecesarios.
CASOS CLINICOS
Caso 1: Paciente de sexo femenino, de 56 años de edad que
concurre a la consulta por presentar una lesión ulcerada en paladar duro lado izquierdo, de 20 días de evolución. Relata haber tenido un fuerte dolor en la zona, de aparición brusca, que
fue disminuyendo paulatinamente. Posteriormente realizó distintos tratamientos antisépticos locales sin notar mejoría. A la
inspección se observó una úlcera de 13 por 10 mm de lecho
necrótico, borde color blanco violáceo de consistencia ligeramente aumentada, no doloroso a la palpación (Fig.1). La
citología exfoliativa detectó la presencia de células
inflamatorias, gérmenes, tejido necrótico, siendo negativa para
células neoplásicas. El examen histopatológico reveló: abundante necrosis por coagulación, acinos de glándulas mucosas
con arquitectura relativamente intacta, algunos de ellos con
secreción en sus células; escasa metaplasia en el epitelio de los
conductos. Entre acinos y ductos se observó un proceso inflamatorio crónico, con presencia de abundantes polimorfonucleares neutrófilos y eosinófilos, vasos con paredes engrosadas, algunos con trombosis y un sector del epitelio superficial
con leve hiperplasia pseudoepiteliomatosa, no neoplásica (Fig.
2). A los 10 días se observó una franca mejoría y remisión total
de la lesión en 7 semanas.
Caso 2: Paciente de sexo femenino de 39 años de edad, consulta por lesión ulcerada en encía palatina próxima al primer
premolar superior izquierdo, de 10 días de evolución, que le
provoca un dolor sordo de características similares a una neuralgia. La paciente relata haberse notado un aumento de volumen doloroso, por lo cual concurrió al odontólogo quien le
realizó la endodoncia del elemento 24, pero ante la detección
de la lesión mucosa la derivó al Consultorio externo de la Cátedra de Estomatología. Al examen clínico se observó la presencia de una úlcera de forma irregular, fondo necrótico, bordes eritematosos y blandos. Se realizó una citología exfoliativa
que fue informada como Grado II y III. La biopsia incisional
confirmó el diagnóstico de SN. A las dos semanas de realizada
la biopsia, el lecho estaba cubierto por tejido de granulación
con franca tendencia a cicatrizar.
Caso 3: Paciente de sexo femenino de 78 años de edad, desdentada total, portadora de prótesis completa superior e inferior desadaptadas. Padece Enfermedad de Parkinson por lo cual
presenta movimientos bucales parafuncionales. Consulta por
305
Fig. 1. Pérdida de sustancia con lecho necrótico de bordes eritematosos de 20
días de evolución.
Tissue loss with necrotic base and eritematous borders of 20 days duration.
Fig. 2. Borde de la úlcera, epitelio con hiperplasia seudoepiteliomatosa, algunos sectores con necrosis por coagulación, proceso inflamatorio crónico en
acinos y ductos.
Ulcer border with psudoepitheliomatous hyperplasia; some parts with
coagulation necrosis and inflammatory chronic process in acini and ducts.
Fig.3. SN de aspecto tumoral en paladar duro.
Tumoral aspect of NS in hard palate.
una lesión ulcerada en paladar blando, por detrás del flanco
posterior de su prótesis removible, de un mes de evolución.
Relata haber tenido molestias cuando se inició la lesión, no presentando dolor al momento de la consulta. Clínicamente se observó una lesión erosiva en forma de corazón de bordes ligeramente elevados, leucoedematosos, aumentados de consistencia. La citología exfoliativa fue Grado II y la biopsia por inci
Medicina y Patología Oral / Oral Medicine and Pathology
Caso
clínico
-----
Edad
(añ os)
-----
Case
Age
1
56
2
Sexo
-----
Sex
Tiempo
de
evolució n
-----
Aspecto
clínico
-----
Localizació n
-----
Sialometaplasia necrotizante / Necrotizing sialometaplasia
Tiempo de
remisió n (*)
-----
Clinical
Aspect
Location
Evolution
Fem.
20 dí as
----20 days
Ulcera
----Ulcer
Paladar duro
----Hard palate
7 semanas
----7 weeks
39
Fem.
10 dí as
----10 days
Ulcera
----Ulcer
Paladar duro
----Hard palate
4 semanas
----4 weeks
3
78
Fem.
30 dí as
----30 days
Ulcera
---Ulcer
Paladar blando
----Soft palate
7 semanas
----7 weeks
4
60
Fem.
10 dí as
----10 days
Ulcera
----Ulcer
Paladar duro
----Hard palate
6 semanas
----6 weeks
5
17
Fem.
3 meses
----3 months
Tumoració n
----Tumor
Paladar duro
----Hard palate
12 semanas
----12 weeks
Follow up (*)
Tabla 1: Características clínicas de los casos presentados
(*)
Desde la detección de los síntomas por parte del paciente
Clinical characteristics of cases presented.
(*)
Since the detection of the symtoms by the patient.
sión confirmó el diagnóstico de SN; la cicatrización total de la
lesión se completó a las 7 semanas.
Caso 4: Paciente de sexo femenino, 60 años, hipertensa
medicada y diabética insulinodependiente desde hace 20 años.
Hace 2 años comenzó con glomerulonefritis que derivó en insuficiencia renal crónica; además se le diagnosticó un carcinoma de mama tratado quirúrgicamente y con radioterapia. Hacía
un mes que había abandonado el tratamiento de la diabetes.
Diez días previos a la consulta notó la aparición de una lesión
en paladar en forma brusca, luego de traumatizarse durante la
alimentación. A la inspección se observó una pérdida de sustancia en zona de rugas palatinas del lado izquierdo, dolorosa a
la palpación, de bordes nítidos levemente eritematosos con lecho cubierto por un tapón necrótico. No se palparon adenopatías.
Biopsia compatible con diagnóstico de SN. A las seis semanas
estaba totalmente epitelializada con la mucosa levemente deprimida, relatando la paciente una hipersensibilidad en la zona
durante los ocho meses posteriores que fue el tiempo que concurrió a los controles.
Caso 5: Paciente de sexo femenino de 17 años de edad que
concurre a la consulta derivada por su odontólogo, por presentar una lesión en paladar duro de 3 meses de evolución con
dolor irradiado al oído. Clínicamente se observó una lesión de
aspecto tumoral, color rojo violáceo, de un centímetro de diámetro, consistente a la palpación, rodeada por mucosa
eritematosa (Fig. 3). Con posterioridad a esta lesión se descubre que la paciente era bulímica. Los análisis de rutina arrojaron valores normales, las radiografías panorámica y oclusal no
mostraron alteraciones. Se realizó biopsia por escisión que informó tratarse de una SN.
DISCUSION
Si bien la etiología de la lesión es aún desconocida, se acepta la
teoría de una alteración en la irrigación de una glándula salival
menor como desencadenante. En los casos 3 y 4 el paciente
pudo relacionarlo con traumatismo local durante la alimenta306
ción, presentando el caso Nº 4 como factor sistémico
predisponente, diabetes descompensada y el paciente Nº5 trauma por bulimia (vomitador crónico). La SN se ha descrito más
frecuentemente en hombres de edad media(27)y menos en mujeres(28); los casos antes descriptos fueron todos en mujeres cuatro de edad adulta y uno en una adolescente. La localización más
frecuentemente descrita en la literatura es paladar duro(10,27,28)
como en tres de los pacientes presentados, citándose pocos casos
en otras localizaciones como mucosa labial inferior(5) o glándula submaxilar(7). La forma clínica más común fue la ulcerada(29) como la de los cuatro primeros pacientes presentados en
esta comunicación, citándose otros de forma tumoral(30) como
el último caso informado. Generalmente son lesiones únicas aunque se han descrito de ubicación bilateral (2,11). Distintos autores describen que la autoresolución de las lesiones se realiza en
un promedio de 7 a 10 semanas, similar a la evolución observada
en nuestros pacientes.
Entre los diagnósticos diferenciales más frecuentes a tener en
cuenta podemos citar: carcinoma mucoepidermoide, carcinoma adenoideo quístico, adenocarcinoma, y la enfermedad de
Sutton entre otros, habiéndose descrito un caso asociado a un
auténtico proceso maligno subyacente(31). Es importante descartar también procesos infecciosos como los producidos por
tuberculosis o sífilis(32). También se debe considerar para el
diagnóstico diferencial a la sialoadenitis necrótica subaguda
(SANS), considerada por algunos autores como una variedad
de SN; aunque se trata de un proceso inflamatorio agudo inespecífico de causa desconocida, caracterizado por necrosis acinar
focal secundaria al proceso inflamatorio, sin metaplasia ductal
ni hiperplasia seudoepiteliomatosa. Clínicamente son lesiones
nodulares, no ulceradas, en glándulas salivales palatinas acompañadas de dolor agudo y que han sido descritas en grupos de
jóvenes sometidos a convivencia grupal (33,34) por lo cual es
necesario realizar el diagnóstico diferencial con SN. Tanto la
biopsia incisional como el criterio clínico, resultan importantes
para el diagnóstico de SN y su posterior auto-resolución.
ENGLISH
Necrotizing sialometaplasia:
Report of five cases
FEMOPASE FL, HERNÁNDEZ SL, GENDELMAN H, CRISCUOLO MI,
LÓPEZ DE BLANC SA .NECROTIZING SIALOMETAPLASIA: REPORT OF
FIVE CASES. MED ORAL 2004;9:304-8.
ABSTRACT
Necrotizing sialometaplasia (NS) is a self-limiting inflammatory
disease, that involves salivary glands, more frequently the minor
ones. Although its etiopathogenesis remains still unknown some
authors suggest that a physico-chemical or biological injury on
the blood vessels may produce ischemic changes, leading to
infarction of the gland and its further necrosis. Its clinical and
histologic feature resemble malignancy. Clinically it may appear
Sialometaplasia necrotizante / Necrotizing sialometaplasia
Med Oral 2004;9:304-8.
like an ulcer with slightly elevated irregular borders and necrotic
base. Histologic features are squamous metaplasia of ducts and
acini and a pseudoepitheliomatous hyperplasia of the overlying
mucosa. These characteristics may induce to an inapropiated
diagnosis of malignant neoplasia. A correct diagnosis to avoid
mutilant surgical treatments is essential, considering that it is a
self-limiting disease. In this report we describe five cases of
NS in females, located in minor glands of the palate.
Key words: Oral ulcer, necrotizing sialometaplasia.
INTRODUCTION
Necrotizing sialometaplasia (NS) is a self-limiting, benign,
inflammatory disease of the minor salivary glands. It was first
reported by Abrams et al. in 1973(1) and Dunlop et al. in
1974(2), like a disease of minor salivary glands of the hard
palate, although some cases were later reported in different sites
of the oral cavity(3-6), in major salivary glands(7,8), and in
sinusal mucosa(9) and larynx(10).
Although the etiology is not clear, many authors suggest that a
physico-chemical or biological injury on the blood vessels would
produce ischemic changes, leading to infarction of the gland
tissues with posterior necrosis(11), inflammation and intent of
repairing, inducing metaplasia, changes in ducts and further
cicatrization(12). Sharp direct local trauma like those produced
by intubation, local anestesia due to either the injection or the
vasocontriccion, surgery procedures(13,14), use of unadapted
dental prothesis, violent or provocated vomiting like in patients
with bulimia(15), infectious processes(16), radiotherapy, use
of tobacco(17) and cocaine among others(18,19) could be the
factors involved in this vessels alteration resulting in local
ischemia. Some authors find a relationship betwen NS and
diseases like diabetes(8), chronic alcoholism(20,21); others
investigators consider NS as the result of terminal
leucoqueratotic condition(22).
Clinically NS may look like an ulcer or as a tumor(23), being
the first one the most frequent, presenting a crateriform aspect,
with indurated and well-delimitated shapes, commonly located
in palate, and sometimes bilateral(24,25). The most common
histopathologic features are: squamous metaplasia of ducts and
mucous acini, lobular coagulation necrosis with preservation
of the lobular architecture(26), granulation tissue with
inespecific inflammatory infiltrate and pseudoepitheliomatous
hyperplasia of the overlying mucosa(27). No palpable lymph
nodes were described but some cases with painless nodules have
been reported(8). Although the relapses are not frequent, a case
with recurrent lesions was published(16).
The clinical aspect and some histological features resembling
oral malignant neoplasia like adenoid cystic carcinoma(11,14,17), mucoepidermoid carcinoma or squamous cell
carcinoma, emphasize the importance of this benign inflammatory disease. Therefore an incorrect diagnosis may induce to
unnecesary mutilant treatment.
REPORT OF CASES
Case 1: A 56-year-old woman was referred for an ulcerated
lesion in left posterior hard palate of twenty days duration. The
307
patient informed us that she suddenly felt very sharp pain in the
area that slowly decreased with time; after that she did some
local treatments with antiseptic washes without any
improvement. Clinical examination revealed an ulcer measuring
13 x 10 mm, necrotic base, with violet whitish borders
moderately firm and painless to palpation (Fig 1).
A negative to malignancy citology showed inflammatory cells,
germs and necrotic tissue. The histopathologic exam revealed:
important coagulation necrosis, with the outlines of the acini
still visible and a little celular secretion, slight squamous
metaplasia in the ductus, surrounded by inflammatory tissue
with large amount of polimorfe neutrophils and eosinophils.
Vessels with thick walls, some of them with trombosis and slight
non neoplasic pseudoepiteliomatous hyperplasia was also
observed (Fig 2). Ten days latter she had an important
improvement with total resolution of the lesion in 7 weeks.
Case 2: A thirty nine-year-old-woman showed an ulcerated
lesion in the palate gum next to the up left first premolar, with
ten days evolution that provoqued to her a neuralgic sharp pain.
She consulted to the dentist for a painfull swelling of the area;
he made the endodontic treatment of the 24 element, and after
that, when the mucosa lesion was detected the patient was
referred to the Stomatology Service. Clinical examination
revealed the presence of an irregular shaped ulcer, with necrotic
base and soft eritematous borders. Grade II and III citology
was informed. The incisional biopsy confirmed NS diagnosis
two weeks later; the base of the lesion was covered by
granulation tissue with a strong tendency to cicatrize.
Case 3: A 78-year-old female, was referred by a one month
evolution ulcerated lesion in soft palate behind the unadapted
prothesis. She had Parkinson’s disease and oral parafunctional
habits. She informed us to have had initially a painfull throbbing
sensation, without pain at the moment of the clinical examination.
We observed an erosive lesion, heart shaped, with slightly increased
leucoedematous margins, firm to palpation.
The citology was grade II and the incisional biopsy confirmed NS
diagnosis; cicatrization of the lesion took place at the 7th week.
Case 4: An insulinodependent diabetic, hypertense medically
treated 60-year-old woman consulted us ten days after the
appearence of a sudden palate lesion after trauma during feeding.
Two years before she had had glomerulonefritis followed by
chronic renal failure; she had also a mamma carcinoma surgically
and radiotherapically treated. One month before she had stopped
the treatment of diabetes. Ten days before consulting us, she
noticed the sudden appearence of a lesion on palate after trauma
during feeding. The clinical exam revealed substance loss on the
left part of the hard palate rougs area; it was painfull to palpation
with slightly erithematous borders and necrotic plug in the base.
No lymph nodes were palpated. The biopsy was consistent with
NS; six weeks later the area was completely epithelized and
slightly depressed. During 8 months the patient came for controls
and reported to have hypersensibility in the area .
Case 5: A 17-year-old woman was referred by her dentist for a
three months evolution lesion with irradiated pain to the ipsilateral
ear. The clinical exam revealed a 10x10mm red violet tumoral
lesion, tender to palpation and surrounded by erithematous mucosa (fig.3). After the lesion was detected, we knew that the patient
Medicina y Patología Oral / Oral Medicine and Pathology
Sialometaplasia necrotizante / Necrotizing sialometaplasia
was bulimic, she admitted to induce vomiting. Routine analysis
indicated normal values. Oclusal and ortopanthomography
radiographs did not revealed abnormal findings. Escisional biopsy
was performed and NS was confirmed.
DISCUSSION
Although the etiology of NS is still not fully resolved, it is
generally accepted that an acute loss of blood supply to the minor
salivary glands is the major cause of this lesion. In cases 3 and 4
it could be related to local trauma during feeding and in case 5 to
trauma induced by bulimia. Additionally case 4 diabetes could
have been as predisposing systemic factor. Acinar necrosis
induced by ischemia is the earliest event followed by liberation
of mucus and the resulting inflammatory response.
NS has been reported more frequently in middle-age male(27)
and less in female(28); nevertheless the cases described in this
paper were four females one of them adolescent. Hard palate is
the most frequent localization reported(10,27,28) like in three of
our cases. Only few cases were described in other locations as
lower lip mucosa(5) or submaxillary gland(7), followed by parotid
gland, retromolar pad, sublingual region, lower lip, tongue, nasal cavity(3,14) maxillary sinus, soft palate and larynx (14,7,11).
Although NS may present as a nonulcerated swelling, the most
typical presentation is a deep ulcer(29) as in the four first cases
of this presentation; in some others cases it may appear as an
exophytic lesion(30) like in our last patient. In general NS lesions
are uniques, although there are some bilateral lesions(2,11). The
ulcers resolve without any treatment in an average of 7 to 10
weeks(18), similar to the evolution observed in our patients. Only
one case of NS with an underlying malignancy was reported(31).
The differential diagnosis must be done specially with
mucoepidermoid carcinoma, adenoid cystic carcinoma and Sutton
disease. It is important also to distinguish NS from infectious
diseases as syphilis and tuberculosis(32).
Finally it should be considered the differential diagnosis with
subacute necrotizing sialadenitis (SANS). This is a nonspecific
inflammatory condition of unknown etiology. Microscopically
is characterized by focal acinar cell necrosis secondary to the
inflammatory process and slight atrophy of ductal cells; neither
ductal squamous metaplasia nor seudoepiteliomatous
hyperplasia were observed in SANS. Clinically they are nodular
lesions non ulcerated located in palatal salivary glands
accompanied by an abrupt onset of pain. Patients are most often
young men, who have spent several weeks living in close
quarters such as military barracks(33,34).
Clinicians and pathologists must be aware to avoid errors in
the diagnosis and treatment of these benign pathologic
conditions.
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